心理社会的介入を場面緘黙児にしたRCT論文 | 緘黙ブログー不安の心理学、脳科学的知見からー
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問題を起こさない緘黙児は放置されるか?」という記事に追記をしました。3歳で「かん黙」があった園児5名の内60%が5歳までに「かん黙」を克服したという研究です。日本の調査になります。

場面緘黙(選択性緘黙)児への心理社会的介入(心理社会的治療)の効果をRCT(ランダム化比較試験)で検証した論文を読みました。ノルウェーの研究です。

Oerbeck, B., Stein, M. B., Wentzel‐Larsen, T., Langsrud, Ø., & Kristensen, H. (2014). A randomized controlled trial of a home and school‐based intervention for selective mutism–defocused communication and behavioural techniques. Child & Adolescent Mental Health, 19(3), 192-198. DOI: 10.1111/camh.12045.

★概要

○方法

介入研究の対象になったのは24人の場面緘黙児(女の子16人)。平均年齢は6.5歳(SD=2.0歳)で、範囲は3~9歳。3~5歳の就学前児童が9人。6~9歳の小学児童が15人。バイリンガルが6人。12人は心理社会的介入を受けた介入群で、残りの12人は待機リスト統制群(wait list control)。 介入群は女児が9人、統制群は女児が7人。非言語性IQ、受容語彙は正常範囲内。

*非言語性IQの評価はスタンフォード・ビネー検査法非言語性流暢推論下位テスト(Stanford-Binet NonVerbal Fluid Reasoning subtest:S-BNVFR)による。受容語彙の評価はピーボディ絵画語彙検査(Peabody Picture Vocabulary Test:PPVT)による。

場面緘黙児の全員が社交恐怖症(社会恐怖症,社会不安障害,社交不安障害)を合併。分離不安障害の診断を受けたことがある緘黙児が7人、特定恐怖症が6人、全般性不安障害が2人、強迫性障害が2人、チック障害が2人、遺尿症(夜尿症)が6人、遺糞症が1人。

介入期間(待機期間)は3ヵ月。全部で21セッション。最初は心理教育セッション(統制群も参加)。その後、介入群が最初は家で、慣れてきたら幼稚園・保育園/保育所(・認定こども園)、小学校で、治療セッションを受ける。最初の方は親の協力が必要で、後に先生やクラスメイトも参加。

治療方法の原則はdefocused communication(脱焦点化コミュニケーション)で、刺激フェイディング法(stimulus fading)やスライディング・イン(sliding-in)を使用。喋った直後にご褒美をあげました。私が読んだ印象では、defocused communicationとは直接子供に注目せずやっていきましょうみたいな感じです(論文中に明確な定義が述べられていないのでよく分かりません)。defocused communicationの目的は社交不安(社会不安)を低下させること。例としては「子どもの対面に座るのではなく、横に座る」や「子供を焦点とするのではなく、活動に注意を向けさせる(正確には共同注意という表記)」などがあります。しかし、「子供の代わりに話すのではなく、子供に十分な応答時間を与えること」という原則もあり、私の解釈だけでは十分にdefocused communicationの原理を捉えることができないのも事実です。

○結果

・主要評価項目(Primary Outcome Measure:POM):学校での発話頻度を先生が学校発話質問票(School Speech Questionnaire:SSQ)で評価したので、以下にSSQを指標とした結果を記す。ただし、クロンバックのα(信頼性係数)が0.64と0.7未満だったので、心理計量的に微妙でした。

統制群ではベースラインから3ヵ月後でも場面緘黙症状に何の変化もありませんでした。一方、介入群は発話頻度の増加が認められました。また、平均年齢の6.5歳を基準にして、それより若い場面緘黙児の方が発話頻度の増加が顕著でした。

・副次評価項目(Secondary Outcome Measure:SOM):学校(幼稚園・保育園等、小学校)や家、公共の場での発話頻度は母親が場面緘黙症質問紙(Selective Mutism Questionnaire:SMQ)で評価したので、以下にSMQを指標とした結果を記す。

下位尺度「学校場面」と総得点で介入群での発話頻度の増加が認められました(年齢を調整しても結果に変化なし)。そのほかのSMQの下位尺度では有意差が検出されませんでした。

★コメント

以上をまとめると

・3ヵ月間の心理社会的介入(心理社会的治療)で先生や母親が場面緘黙児の学校での発話頻度が増加したと感じる(母親に関してはSMQの総得点でも効果あり)

・教職員によると、平均年齢の6.5歳より若い場面緘黙児の方が発話頻度の増加が著しい(ただし、母親の印象では年齢による違いなし)→早期対応・早期治療が重要?

となります。論文で言及されていたのは場面緘黙症の専門家でなくても、地方のセラピストが介入に参加する有効性についてでした。というのも、本研究は地元のクリニックのセラピストが場面緘黙症の治療に協力した研究だからです。
ただ、本研究に参加したセラピストのほとんどはすでに場面緘黙児の臨床経験があり、未経験者でも本研究と同じ効果を発揮できるかどうかは不明です。

本RCT論文ではIQが50未満の場面緘黙児や精神病状態(psychosis)がある場面緘黙児、広汎性発達障害がある場面緘黙児が含まれていませんでした。これらの場面緘黙児への介入法については別途検討しなければなりません。吃音については書かれていませんでしたが、おそらく吃音がある場面緘黙児も除外されていた、または不参加だったのではないでしょうか(←これは私の勝手な推測ですが、言語問題がある緘黙児の除外については言及されていました)。性別やバイリンガルの有無、合併疾患による効果の違いも検証されていません。事実、2007年のレビュー論文によると、不安障害(不安症)の有病率や病因に関しては性差・ジェンダー差を考慮した研究があるものの、治療に関しては性差・ジェンダー差に注目することが少ないそうです(Bekker & van Mens-Verhulst, 2007)。ただし、2015年になった今でも同様の状況かどうかは分かりません。

ベースラインの専門家による評価では盲検法が使用されていました。しかし、論文著者も認めているように、セラピストによる治療効果の判定(後に述べるスピーキングレベルのこと)や幼稚園教諭・保育園教諭・小学校教師や母親は治療の割り当てのことを知っており盲検法ではなかったです。これでは治療効果への期待の影響を排除することができません。

論文中には心理社会的介入を受けた群の結果が、スピーキングレベルごとにそれを達成した人数として表記されていました。しかし、統制群に関しては何の表もありませんでした。これは私にとっては嫌な書き方です。せっかくRCTをしたのだから、統制群と比較できるような表を作成してほしかったです。

このスピーキングレベルの結果ですが、介入群でも学校現場での緘黙症状の改善が生じず、セラピストとの会話で終わっている場面緘黙児が3人おり、3ヵ月間の取り組みでの進捗状況が思わしくない子が存在することが窺われます。この論文の主旨は「心理社会的介入は場面緘黙児に効果がある」ですが、詳しく見てみるとあまり改善していない緘黙児もおり、すべての子供に有効な万能な治療法ではないことが分かります。もっとも3ヵ月以上の試みで場面緘黙症から回復する可能性もあり得ますが。

本RCTはあくまで介入直後の結果で、それ以降については不明のままです。もしかしたら、3ヵ月の介入直後は良好でも後に場面緘黙症が逆戻りした子がいたかもしれません。すべての場面緘黙児が社交恐怖症を合併していましたし、たとえ場面緘黙症が改善しても、他の不安障害が残っていてはQoL(生活の質)が低いままになる可能性があります。また、本研究は場面緘黙症状を指標として介入効果を検証したものであり、緘動など他の症状の治療効果については不明のままです。

関連記事(今回のRCT論文の続編になります)⇒場面緘黙児の予後1年(認知行動療法)

本研究で用いられた刺激フェイディング法やスライディング・インは主に学校現場を意識したものであり、学校外で喋れない場面緘黙症の症状に関しても何らかの介入が行われてもいいのではないかと思います。子供が成長するにつれて学校以外での活動の場も増えていくことが予想されるので、特に年齢が上の子/人には学校以外での介入方法も必要だと思われます。

○年少の子供ほど場面緘黙症の治療が上手くいくというのは本当か?

場面緘黙児の年齢の範囲が3~9歳と広いです(人によっては狭いぞ!と思われるかもしれませんが、私的には範囲が広いという印象を持ちました)。これにより介入効果に幅が生じてしまう懸念があり、研究の短所となります。もっとも欠点は見方を変えるとすぐ長所に変貌するのが曲者で、今回も幅広い年齢層を対象とすることにより、年齢による治療効果の違いが示唆されています。ただ、場面緘黙児の年齢が低い方が治療効果がでやすいのだとしても、それをイコール年齢による介入効果の違いと判断するのは性急です。というのも、場面緘黙症の発症年齢を考慮した分析がないからです。もしかしたら、年齢そのものではなく、場面緘黙症の発症からの経過時間(持続期間)が重要な可能性があり、両者の分離が今後の大きな研究課題となってきます。

年齢や場面緘黙症の持続期間による治療効果の違いを考える際にさらに事態を複雑にする要素があります。それは場面緘黙症の重症度(重篤度)です。一般的に場面緘黙症が慢性化しているほど、それだけ改善が難しいとされています。しかし、逆の可能性、つまり重篤な場面緘黙症の子供・人ほど症状が長引くということも考えられます。実際、場面緘黙症ではないのですが、うつ病や双極性障害のキンドリング現象は統計的なアーチファクトであることを指摘する論文(Anderson et al., in press)があります(意味が分からない場合は注釈を参考のこと)。したがって、本研究で示唆された年齢による場面緘黙症の改善効果の違いは年齢そのものの影響や緘黙症の持続期間の影響ではなく、年長の緘黙児の重篤度が酷かったからと考えることも可能となります。

*注釈:キンドリング現象とは再発すると次の再発までの期間が短くなるという現象のことです。Anderson et al.(in press)によると、再発までの期間が短い患者が再発組に残りやすい(再発しやすい人はもとから再発期間が短い)ので、キンドリング現象は統計的なアーチファクトなのだそうです。これをSlater's fallacy(スレートの誤謬)というそうです。実際、このバイアスを修正すればキンドリング現象なんてなくなるのだとか。

なお、年齢が上になるほど、あるいは持続期間が長かったり重篤度が高いほど、場面緘黙症の改善を困難にさせる個人要因(言語発達の問題など)や環境要因(学校環境や家庭環境など)が思わしくない子供の割合が高まる可能性もあることも付記しておきます。

○結果の追試、再現性、サンプルサイズ、結果報告バイアス

科学では再現性が重要です。心理学界では「再現性(再現可能性)の危機(replication crisis, replicability crisis)」という時代に突入しています。心理学では近年大規模な追試プロジェクトが盛んになってきて、結果の再現性に関する検証作業が進行しています。精神医学でも再現性問題から逃れることはできません。ですから、場面緘黙症の臨床試験においても追試が求められます。

もっともらしい正論だけを書いても説得力がありませんから精神医学分野での調査データをあげましょう。とある論文(Tajika et al., 2015)によると、2000年~2002年の間に公刊された精神医学的治療研究で引用が多い文献83本の内、その後追試が試みられなかったのは40本で、否定的な結果がでたのが16本、初回の報告よりもずっと効果量が小さくなった研究が11本で、追試できたのは16本でした。また、初回の研究報告の効果は132%過大評価されている恐れがあるとのことです。これは京都大学大学院医学研究科・医学部健康増進・行動学の研究チーム(田近亜蘭専攻生・小川雄右助教授・竹島望氏・早坂佑PhD課程4回生・古川壽亮教授)の論文です。果たして今回の場面緘黙症の治療研究は追試が試みられるのか?という疑念がわいています。

精神医学の治療研究で100以上のサンプルサイズならば再現可能性が高い結果が得られるとされます(Tajika et al., 2015)。場面緘黙症の治療法をRCTデザインを用いて検証した論文がでてきていますが、サンプルサイズが小さいと再現性が高くなく、たとえ再現されたとしても治療効果がずっと低くなる可能性があります。この京都大学の論文はサンプルサイズが小さい研究報告ばかりの場面緘黙症の治療研究に警鐘を鳴らすものです。場面緘黙症の治療成果がでた研究でももっと参加者を増やさないと後の追試に耐えられない可能性があり、本研究の場合でも本当に効果があるのかどうか少し慎重になる必要がありそうです。

実際、RCTでサンプルサイズが大きい臨床試験よりもサンプルサイズが小さい臨床試験の方が治療効果が大きくなるというメタ疫学研究(Dechartres et al., 2013)もあり、サンプルサイズが小さい本研究は介入効果が過大に報告されている可能性があります。

他にも本研究成果を素直に喜べない理由があります。たとえば、サンプルサイズが小~中程度の場合にはRCTの長所である治療群と対照群のランダムな割り当てが逆にグループ間の不均衡を招く可能性(Saint-Mont, 2015)や最近の臨床試験データで帰無仮説が棄却された研究でも、帰無仮説が正しい確率が約20%存在する可能性(Lin & Yin, 2015)があるという指摘があります。本研究に即していうと帰無仮説とは治療群と統制群でアウトカム指標になんの差もないということですね。論文のアブストラクトしか読んでいないのでよく分かりませんが、Lin & Yin(2015)はベイズ統計学と頻度論的統計を突き合わせることで導き出した値のようです。頻度論的統計とは従来の古典的統計学のことで、p値云々というお話ばっかりですが、ベイズ統計学とは頻度論的統計学とは異なり、母数を確率変数、データを定数とするという発想が真逆の統計学のことです。

アウトカム報告バイアス・結果報告バイアス(outcome reporting bias)に関しては心理学論文の40%ですべての実験条件の報告がされておらず、論文の70%は質問紙のアウトカム変数をすべて報告していなかったという調査結果が発表されましたね(Franco et al., in press)。場面緘黙児への行動療法の効果をRCTで検証した世界初?の論文(Bergman et al., 2013)では場面緘黙児の社交不安の評価を親と教師が行っていました。しかし、本研究では社交不安の評定について何も言及がありませんでした。実際に評価していなかったのなら問題はないのですが、アウトカム報告バイアスのことを考えると、何の効果もなかったから報告しなかっただけで、実は評価していた可能性もあります。

*アウトカム報告バイアスとは複数の指標(アウトカム)で治療効果を検討しても、実際にはそのうちの一部しか報告しないことをいいます。統計的に有意になったアウトカムだけを報告するというのが典型的な例になります。

○モバイル技術の活用は?(+宗教/スピリチュアル介入)

本研究ではモバイル技術を使用していませんでした。しかし、アメリカのピッツバーグ大学のメタ分析研究(Lindhiem et al., in press)によれば、心理療法や行動療法の効果はスマートフォンアプリ(スマホアプリ)や個人用携帯情報端末(Personal Digital Assistants,PDA)、テキストメッセージシステムを追加した方が少し高くなるそうです。コストパフォーマンス的にどうかは分かりませんし、場面緘黙症でも同じ結果が担保されているわけでもありませんが、やってみる価値はあるかもしれません。事実、シンガポールの精神衛生研究所(Institute of Mental Health:IMH)の研究員の方が場面緘黙児の治療にオンラインポータルを使用した認知行動療法研究をシリアスゲームに関する国際カンファレンスにて発表されたことがあります。日本でも長野県若槻養護学校高等部にてiPadとアプリによる場面緘黙の高校生の支援が行われたことがあります。

余談ですが、RCTのメタ分析(Gonçalves et al., in press)によると宗教やスピリチュアル介入で不安が減少するそうです。本研究の参加者である場面緘黙症患者は子どもだから何ともいえないですが、大人で信仰心のある(元)場面緘黙症者なら宗教/スピリチュアル介入もありかもしれません。

○その他

個人的にいえば、実験課題も使用してほしいところですね。時々インターネット上で場面緘黙症は喋れないことだけが症状ではなく、他にも問題があるんだ!などというカキコミを目にすることがあります。ただ、他の症状を定量化するとなると、質問紙が皆無に近い状態なのでなかなか難しい問題です。しかし、身体が硬直したり、凍る症状(緘動)症状に関しては不安が高い人で似たような現象が心理学の実験で報告されており(Roelofs et al., 2010)、これが場面緘黙症の人に顕著に生じ、なおかつ治療による変化に敏感に反応するのであれば、介入効果を定量化する1つの指標となり得ます。

フリージングの心理学研究に関しては「緘黙人の緘動-フリージングの心理学研究より」を参考にしてください。また、フリージング研究と緘黙研究との関係性については「河井らの緘黙本にある「行動の三つの水準」は間違っている?」や「河井夫妻の緘黙研究とフリージング研究の統合」を参考にしてください。

関連記事⇒場面緘黙症のRCT行動療法の効果

○引用文献(基本的にはアブストラクトだけ読んでいますが、一部例外があります)
Anderson, S. F., Monroe, S. M., Rohde, P., & Lewinsohn, P. M. (in press). Questioning Kindling: An Analysis of Cycle Acceleration in Unipolar Depression. Clinical Psychological Science, doi: 10.1177/2167702615591951.

Bekker, M. H., & van Mens-Verhulst, J. (2007). Anxiety disorders: sex differences in prevalence, degree, and background, but gender-neutral treatment. Gender Medicine, 4, S178-S193. doi:10.1016/S1550-8579(07)80057-X.

Franco, A., Malhotra, N., & Simonovits, G. (in press). Underreporting in Psychology Experiments: Evidence From a Study Registry. Social Psychological & Personality Science, doi: 10.1177/1948550615598377.

Gonçalves, J. P., Lucchetti, G., Menezes, P. R., & Vallada, H. (in press). Religious and spiritual interventions in mental health care: a systematic review and meta-analysis of randomized controlled clinical trials. Psychological Medicine, DOI: 10.1017/S0033291715001166.

Lin, R., & Yin, G. (2015). Bayes Factor and Posterior Probability: Complementary Statistical Evidence to p-value. Contemporary Clinical Trials, 44, 33–35. doi:10.1016/j.cct.2015.07.001.

Lindhiem, O., Bennett, C. B., Rosen, D., & Silk, J. (in press). Mobile Technology Boosts the Effectiveness of Psychotherapy and Behavioral Interventions A Meta-Analysis. Behavior Modification, doi: 10.1177/0145445515595198.

Saint-Mont, U. (2015). Randomization Does Not Help Much, Comparability Does. PLoS ONE, 10(7): e0132102. doi:10.1371/journal.pone.0132102.

Tajika, A., Ogawa, Y., Takeshima, N., Hayasaka, Y., & Furukawa, T. A. (2015). Replication and contradiction of highly cited research papers in psychiatry: 10-year follow-up. British Journal of Psychiatry, 207(4), 357-362. DOI: 10.1192/bjp.bp.113.143701.

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場面緘(かん)黙症とは?
ある特定の場面(例.学校)でしゃべれなくなってしまう症状を場面緘黙症といいます。言語能力や知能には問題がないにもかかわらず、話せないのです。一般的に場面緘黙症の人は自らの意思で口を閉ざしているのではなく、不安や恐怖のために話せないとされます。中にはあらゆる場面で話せない全緘黙症になる事例もあります。
プロフィール

マーキュリー2世

Author:マーキュリー2世
性別:男
緘黙経験者で、バリバリの現役緘黙だったのは小学4年?大学1年。ただし、小学4年以前はほとんど記憶喪失気味なのでそれ以前も緘黙だった可能性あり。現在も場合によっては緘黙/緘動が発動します。種々の研究に言及していますが、私は専門家ではありません。ひきこもり/自称SNEP(孤立無業者)です。

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